Skizofrenia merupakan salah satu bentuk gangguan jiwa yang terdapat diseluruh dunia. Dalam penatalaksanaannya, pengobatan skizofrenia memerlukan waktu yang lama. Oleh karena itu kepatuhan untuk minum obat merupakan faktor penting untuk mencapai keberhasilan pengobatan. Kepatuhan minum obat dapat dipengaruhi oleh beberapa faktor, salah satunya adalah dukungan keluarga. Penelitian ini bertujuan untuk mengetahui hubungan dukungan keluarga dengan kepatuhan minum obat pasien skizofrenia di unit rawat jalan BLUD RSJ Aceh. Penelitian menggunakan rancangan cross sectional. Populasi dalam penelitian ini adalah keluarga dan pasien skizofrenia di unit rawat jalan RSJ Aceh. Sampel berjumlah 52 orang yang dipilih dengan metode Accidental Sampling pada bulan Oktober 2013 sampai November 2013. Pengukuran data dilakukan melalui wawancara dengan menggunakan kuesoner dukungan keluarga dan kuesioner kepatuhan minum obat Morisky. Tingkat kepatuhan minum obat pasien adalah 53,8%. Sampel memperoleh dukungan yang buruk dari keluarga sebesar 34,6%, dimana dukungan yang kurang diberikan adalah dukungan instrumental. Hasil analisa Chi-Square menunjukkan bahwa terdapat hubungan yang signifikan antara dukungan keluarga dengan kepatuhan minum obat pasien skizofrenia (p=0,000). Kata kunci : Skizofrenia, Kepatuhan minum obat, Dukungan keluarga.